巨大絨毛膜下血腫（Breus' mole）は絨毛膜板直下に生じる巨大血腫で，1,000～2,000分娩に1例程度で生じる稀な疾患である．今回，妊娠19週から認められ，高度な胎児発育不全（FGR）を伴ったBreus' moleの1例を経験したので報告する．症例は31歳の初産婦，妊娠21週でFGRのため当院紹介となり，妊娠22週から入院管理となった．入院時超音波所見で推定体重271 g（－2.65 SD）と高度な発育不全を認め，羊水ポケットは2.3 cmであった．胎盤は全体的に肥厚し，胎盤胎児面に低エコー域を認め，Breus' moleに合併したFGRと診断し，慎重に経過観察とした．妊娠27週0日に臍帯動脈拡張期血流の途絶を認めたため，帝王切開分娩とした．児は体重470 g，胎盤は実質が一部欠失し，絨毛膜下に5 cm大の空洞化を認め，同部分に非凝固性の血液が貯留していたと推定された．空洞化部分の辺縁に臍帯付着部を認め，胎盤病理学的検査では梗塞巣や石灰化が散見され，胎盤血流不全が示唆された．Breus' moleは，胎盤血流が阻害されることによる子宮内胎児死亡（IUFD）やFGR，羊水過少などを高率に合併し，予後不良例が多いとされる．本症例を疑った際は，適切な娩出時期の決定が重要である．