腺肉腫は中胚葉性混合腫瘍であり，女性性器のいずれの部位にも発生する．多くは子宮が原発で，卵巣原発は少なく，予後不良である．今回われわれは，術前および術中診断に難渋した卵巣原発の腺肉腫の1例を経験したので報告する．65歳の女性で，49歳時に子宮筋腫に対して腟式子宮全摘術を施行した．近医で左卵巣腫瘍を指摘され，MRI検査等の結果から上皮性卵巣癌が疑われたため，開腹術を行った．左卵巣腫瘍の術中迅速組織診断は線維莢膜細胞腫が疑われたが，核分裂像を少数認めたため，左付属器に加えて，右付属器摘出術と大網生検を追加した．術後病理診断は腺肉腫であった．既往の子宮全摘の検体を取り寄せて確認したが，子宮には平滑筋腫を認めるのみで，悪性所見はみられなかった．卵巣原発腺肉腫と診断し，上皮性卵巣癌に準じて術後化学療法（パクリタキセル＋カルボプラチン4コースの後に，末梢神経障害のためドセタキセル＋カルボプラチン1コース）を施行した．既往の標本を再検鏡することで，子宮原発を否定し，比較的稀な卵巣腺肉腫と診断することで，予後不良因子の一つを明らかにすることができた．